自闭症谱系障碍幼儿的6分钟发声测试

文献：Tenenbaum, E. J., Carpenter, K. L., Sabatos‐DeVito, M., Hashemi, J., Vermeer, S., Sapiro, G., & Dawson, G. (2020). A Six‐Minute Measure of Vocalizations in Toddlers with Autism Spectrum Disorder. Autism Research, 13(8), 1373–1382. https://doi.org/10.1002/aur.2293 论文原文

目前还没有一个可靠的行为测量方法来识别发育早期存在障碍风险的儿童。跨多个领域的非典型行为模式，包括对社会刺激的反应、影响、视觉定向和发声，已被确定为出生第一年ASD的指标，但美国诊断的中位年龄仍为4.3岁.自闭症个体表现差异较大，一般是基于父母调查问卷，有一款基于平板电脑的应用程序，这款应用依靠直接观察而不是家长报告，使用计算机视觉来评估社交注意力、情感、社交参照和运动行为。这种方法已被证明可以根据注意力、面部表情、运动行为和对姓名的反应模式，可靠地区分自闭症高危幼儿和患有TD的幼儿。 除了捕捉社会注意力、情感、定位和运动行为外，平板电脑上的语音手机还记录了孩子们在看视频时发出的声音。发声发育-心智里程碑的延迟发作可用于识别ASD的风险，有研究表明：与典型的发育中(TD)对照组相比，后来被诊断为自闭症的9至12个月大的婴儿发出的总体发声更少，与所有发声相比，像说话一样的“规范咿呀学语”声音也更少。规范音节包括声道的辅音状闭合和元音状开口，这样发出的声音就可以识别为语音。典型的咿呀学语在TD婴儿大约6-7个月时出现，通常在10个月时形成。非典型性发声(即不可转录、非音节性和非言语性)似乎是ASD相对于TD儿童和语言延迟儿童的一个显著特征。Plumb和Wetherby[2013]将可转录的发声定义为“至少包含一个元音并可能包含辅音的系统的唇形发声”，将不可转录的发声定义为“不包含元音或包含非典型发音的元音的非音节发声”。Plumb和Wetherby[2013]发现，与TD相比，ASD儿童的可转录发声比率较低，但没有发育迟缓的对照组。Schoen、Paul和Chawarska[2011]发现，与年龄和语言匹配的对照组相比，ASD儿童(18-36个月)的典型发音率相似，但非典型发音率更高。

探索了在18到30个月大的幼儿中，是否可以根据从iPad的麦克风记录的发声来可靠地区分患有ASD的儿童和患有TD或DLD的儿童，iPad提供了用于评估与ASD相关的行为的影像(视觉和声音)刺激。 为了解决样本中语音产生的不同水平，发声被定义为：非音节发声(仅辅音发声或不是单词一部分的元音发音)、规范发音、音节发声(可包含在单词中的完全形成的元音和/或辅音-元音组合，)、单词类型和单词标记。此外还计算了音节发声比率(音节发声/所有发声)。本研究的新颖性在于，在健康儿童初级保健访问的背景下，通过6分钟的应用程序测量发声的可扩展方法。

参与者是从一项对104名16-31个月大的幼儿的研究中挑选出来22名患有自闭症的儿童和从更大的组中挑选出来的TD儿童的对照样本(n=22)，以仔细匹配ASD组的年龄和性别(n=22)，以及最初研究中所有确认有语言或发育迟缓但没有自闭症的参与者(n=8)。

孩子们坐在照顾人腿上，观看平板电脑上的6分钟视频。刺激包括非典型的社交注意、面部表情、运动行为和对名字的反应。视频包括一个镜子展示，孩子可以在其中看到自己(20-45秒)，层叠的泡泡(2×30秒)，一个机械兔子与其他动物木偶互动(66秒)，孩子们为一个玩具争吵(13秒)，以及社会和非社会刺激的片段，包括女性唱歌的童谣和动态的制造噪音的玩具(60和68秒)。在视频过程中的三个预定时间点，屏幕上的提示会提醒考官(位于家长后面，偏向一侧)叫孩子的名字，以测量对名字的反应。视频演示以镜像开始，便于儿童在平板电脑屏幕上定位。在这一阶段，父母能够与他们的孩子互动，但随后被要求在随后的所有部分保持沉默。除了点名外，审查员在过程中一直保持沉默。在呈现刺激的过程中，平板电脑内的摄像头和麦克风分别记录了孩子的发声和发声，一位经过培训的编码员按上述发声定义对此进行编码，植物性声音(例如，与体力消耗有关的打喷嚏、咳嗽和咕噜声)、哭声和笑声不包括在编码中。在6分钟的测试过程中，研究人员创建了一个二元变量–“单词的存在”，以评估孩子是否会说任何单词。

图1显示了受试者的非音节发声、标准音节、音节发声、单词类型、单词标记和音节发声比率的平均比率、标准差和范围。

图1

方差分析显示，两组之间的发声次数，规范音节数，总音节数及词汇没有显著差异。即在这一过程中，不同的群体在发声数量和产生的单词数量方面没有显著差异；但非音节发音次数有显著差异(图2)。

图2

Bonferroni校正后的两两比较显示，对于非音节发声，ASD和TD的对比及ASD与DLD的对比都显著，而DLD与TD无显著差异。 音节发声占所有发声的比例按组有显著差异(图3)。

图3

对于音节发声比率，对比主要是由TD和ASD比率驱动的(P<0.001)。TD组和DLD组的音节发音率差异也有统计学意义，而DLD组和ASD组的音节发音率差异无统计学意义。DLD组的平均音节发声比(Mean=0.41，SD=0.35)介于ASD组(Mean=0.32，SD=0.36)和TD组(Mean=0.84，SD=0.25)之间，但与ASD组无明显差异。与TD参与者相比，ASD参与者的音节发音比率确实更低，但较低的音节发声比率并不是ASD特有的。研究中者对ASD和非ASD(TD+DLD)比较的三个预测因子（单词的存在，非音节发音次数，音节发生率）进行了Logistic回归。在6分钟的陈述过程中没有说出一个单词的参与者被诊断为自闭症的可能性是对照组的11倍(OR=11.2，95%CI：3.0-41.3，P<0.001)。同样，音节发声比率低于50%的参与者被诊断为自闭症的可能性是对照组的10倍(OR=10.7，95%CI：2.9-39.0，P<0.001)。在此期间发出9个以上非音节发音的儿童被诊断为自闭症的可能性是对照组的24倍(OR=24.0，95%CI：5.3~109.5，P<0.001)。研究人员也探讨了以上测量是否与样本中参与者的ADOS-2分数有关，在研究的三个因素中，只有非音节发声次数与ADOS-2得分显著相关。

本研究扩展了之前的工作，证明基于平板电脑的应用程序可以可靠地测量几种ASD风险行为，在这个6分钟的过程中发出的发声为评估幼儿发声提供了足够的数据，并区分了患有和不患有自闭症的16到31个月大的学步儿童。这些措施，再加上在这一程序中表现出的社会关注和对姓名的反应的敏感性，有可能提高人们识别出需要进行自闭症正式评估的儿童的能力。 音节发声比率可以可靠地区分哪些儿童将继续接受ASD诊断，但音节发声比率并不能可靠地区分ASD和DLD参与者，DLD受试者的音节发声比率随着时间的推移而下降。对于DLD组中的8名参与者，有必要进行进一步的研究，以确定这一措施是否专用于ASD。 与Patten等人不同，在本研究中没有发现TD和ASD参与者产生的原始话语数量(规范或非规范)的可靠差异，这可能是因为研究方法的差异。非典型发声是评估ASD风险的一个有趣的指标，与许多现有的指标(缺乏对面部的关注、缺乏手势)不同，它们为评估风险提供了积极的症状，这可能有助于预测谁应该接受正式评估。 为什么患有自闭症的儿童会在声音发育方面表现出如此显著的延迟？可能原因有：1，音节发音的最初缺陷导致了社会反馈循环，在此循环中，父母不太可能对孩子不像说话一样的发声做出反应，从而延长了延迟。2，音节发音延迟与运动障碍有关。一些人认为，这些运动障碍是自闭症语言延迟的原因，ADOS-2上非音节发音与受限、重复行为之间的显著相关性支持了这一解释。

目前工作的局限性包括样本量小(特别是在DLD组)，缺乏对重测可靠性的评估，以及缺乏评估这些结果是否可能与更广泛的发育迟缓有关的智商测量。需要对更大的样本进行进一步的研究，以确认其实用性和可靠性。目前正在努力探索评估音节发声在较小婴儿中的实用性。Patten等人的发现，声带成熟度对9-12个月的ASD预后的预测比15-18个月的更强，这表明这种方法在更年轻的样本中可能成立。